Amaç: Bu çalışma, nadir ve ciddi komplikasyonlarla ilişkili on pediatrik bruselloz vakasını bildirmeyi amaçlamaktadır. Hastalar ve Yöntemler: Belgelenen klinik semptomlar, laboratuvar test sonuçları, tanı ve tedavi yöntemleri, 2018 ile 2021 yılları arasında brusellozun nadir komplikasyonlarıyla başvuran on pediatrik hasta için hastane dosyalarının retrospektif olarak incelenmesi ile elde edildi. Bulgular: Çalışmaya dahil edilen hastalardan birinde diskit, üç hastada epididimo-orşit, iki hastada tek gözde ezotropya, bir hastada immün trombositopeni, iki hastada hemofagositik lenfohistiyositoz tanısı vardı ve bir hastaya da juvenil idiyopatik artrit tanısı yanlış olarak konmuştu. Tüm vakalarda ortak bulgu, tüm hastalarda ondulan olarak karakterize edilen ateşti. Tüm çocuklarda pozitif etiyolojik veya serolojik kanıt bruselloz enfeksiyonunu doğruladı ve Brucella için standart tüp aglütinasyon testi 1:160 veya daha yüksek titrede pozitifti ve iki hastada kan kültürleri de pozitifti. Tüm hastalar yaşa göre ayarlanmış dozlarda rifampisin (10-20 mg/kg/gün, oral) ile trimetoprim/sülfametoksazol (trimetoprim 10 mg/kg/gün ve sülfametoksazol 50 mg/kg/gün) veya doksisiklin (4,4 mg/kg/gün, oral) kombinasyonu ile tedavi edildi. Yedi hastaya gentamisin (5-7,5 mg/kg/gün, intravenöz) ile ek tedavi uygulandı ve iki hastada tedaviye seftriakson (100 mg/kg/gün) eklendi. Hemofagositik lenfohistiyositoz geliştiren iki hastadan biri yoğun bakım ünitesinde tedavi edildi ve her iki hastaya da bruselloz tedavisinin yanı sıra hemofagositik lenfohistiyositoz için önerilen ek tedavi (intravenöz immünglobulin 1 gr/kg/gün, 2 gün; deksametazon 10mg/m2/gün) uygulandı. Sonunda dokuz hasta sağlıklı bir şekilde taburcu edildi, bir hasta ise komplikasyonlar sonucu öldü. Sonuç: Brucella enfeksiyonunun yaygın olduğu bölgelerde, alışılmadık komplikasyonlara sahip pediatrik hastalardaki klinik belirtilerin bruselloz ile ilişkili olabileceğini ve diğer hastalıklardan ayırt etmek için dikkatli bir ayırıcı tanı gerektirdiğini düşünmek önemlidir. Anahtar Kelimeler: Bruselloz, çocuklar, diskitis, epididimo-orşit, hemofagositik lenfohistiyositoz, immün trombositopeni, juvenil idiyopatik artrit, nörobruselloz
Cite this Article As :
Uygun H, Turgut M. Unusual Presentations of Pediatric Brucellosis: A Case Series from a Single Center. Selcuk Med J 2024;40(4):
177-184
1. Downes Kevin J. Brucella. In: Kliegman RM, Geme JW, Blum Nathan J, et al., eds. Nelson textbook of pediatrics. 21st edn, 2020: 1536–38.
2. Dean A. S, Crump L, Greter H et al. Clinical manifestations of human brucellosis: a systematic review and meta-analysis. PLoS Negl. Trop. Dis. 2012;6 (12), e1929. doi: 10.1371/journal.pntd.0001929.
3. Tali ET, Koc AM, Oner AY. Spinal brucellosis. Neuroimaging Clin. N. Am. 2015;25:233–45. doi: 10.1016/j.nic.2015.01.004.
4. American Academy of Pediatrics. Brucellosis. In: Kimberlin DW, Barnett ED, Lynfield R, Sawyer MH, eds. Red Book: 2021 Report of the Committee on Infectious Diseases. Itasca, IL: American Academy of Pediatrics: 2021.p:238-240.
5. Malavolta N, Frigato M, Zanardi M, et al. Brucella spondylitis with paravertebral abscess due to Brucella melitensis infection: a case report. Drugs Exp. Clin. Res. 2002;28(2–3):95–8.
6. Bosilkovski M, Kirova-Urosevic V, Cekovska Z, et al. Osteoarticular involvement in childhood brucellosis: Experience with 133 cases in an endemic region. Pediatr. Infect. Dis. J. 2013;32:815–19. doi: 10.1097/INF.0b013e31828e9d15.
7. Turan H, Serefhanoglu K, Karadeli E, et al. Osteoarticular involvement among 202 brucellosis cases identified in Central Anatolia region of Turkey. Intern. Med. 2011;50:421–28. doi: 10.2169/internalmedicine.50.4700.
8. Turgut M, Turgut AT, Kosar U. Spinal brucellosis: Turkish experience based on 452 cases published during the last century. Acta Neurochir. 2006;148:1033–44. doi: 10.1007/s00701-006-0877-3.
9. Bozgeyik Z, Aglamis S, Bozdag PG, et al. Magnetic resonance imaging findings of musculoskeletal brucellosis. Clin. Imaging. 2014;38:719–23. doi: 10.1016/j.clinimag.2014.04.007.
10. Zormpala A, Skopelitis E, Thanos L, et al. An unusual case of brucellar spondylitis involving both the cervical and lumbar spine. Clin. Imag. 2000;24(5):273–75. doi: 10.1016/s0899-7071(00)00226-6.
11. Roushan MR., Ebrahimpour S, Afshar ZM, et al. Cervical spine spondylitis with an epidural abscess in a patient with brucellosis: a case report. The Journal of Critical Care Medicine. 2019;5(3):103–06. doi: 10.2478/jccm-2019-0013.
12. Navarro-Martínez A, Solera J, Corredoira J, et al. Epididymoorchitis due to Brucella mellitensis: a retrospective study of 59 patients. Clin Infect Dis, 2001;33(12):2017-22 doi: 10.1086/324489. Epub 2001 Nov 6.
13. Das A, Batabyal S, Bhattacharjee S, Sengupta A. A rare case of isolated testicular tuberculosis and review of literature. J. Family Med. Prim. Care 2016; 5: 468–70.
14. Coursey Moreno C, Small WC, Camacho JC, et al. Testicular tumors: What radiologists need to know-differential diagnosis, staging, and management. Radiographics. 2015; 35 (2): 400–415. doi: 10.1148/rg.352140097.
15. Habeeb YK, Al-Najdi AK, Sadek SA, et al. Paediatric neurobrucellosis: case report and literature review. J Infect. 1998;37(1):59–62. doi: 10.1016/s0163-4453(98)90647-8.
16. Gul HC, Erdem H, Bek S. Overview of neurobrucellosis: a pooled analysis of 187 cases. Int J Infect Dis. 2009;13(6):e339–43. doi: 10.1016/j.ijid.2009.02.015.
17. Ozkavukcu E, Tuncay Z, Selçuk F, et al. An unusual case of neurobrucellosis presenting with unilateral abducens nerve palsy: clinical and MRI findings. Diagn Interv Radiol. 2009;15(4):236-38. doi: 10.4261/1305-3825.DIR.1604-07.1.
18. Adaletli I, Albayram S, Gurses B, et al. Vasculopathic changes in the cerebral arterial system with neurobrucellosis. Am J Neuroradiol. 2006;27:384–86. PMID: 16484415
19. Karaman K, Akbayram S, Bayhan Gİ., et al. Hematologic findings in children with brucellosis: experiences of 622 patients in eastern Turkey. Journal of Pediatric Hematology/Oncology. 2016;38(6):463–66. doi: 10.1097/MPH.0000000000000612. doi: 10.1097/mph.0000000000000612.
20. Citak EC, Citak FE, Tanyeri B, et al. Hematologic manifestations of brucellosis in children: 5 years experience of an anatolian center. Journal of Pediatric Hematology/Oncology. 2010;32(2):137–40. doi: 10.1097/MPH.0b013e3181ced382. doi: 10.1097/mph.0b013e3181ced382.
21. Henter JI, Horne A, Aricó M, et al. HLH-2004: Diagnostic and Therapeutic Guidelines for Hemophagocytic Lymphohistiocytosis. Pediatr Blood Cancer. 2007;48:124-31.P MID: 16937360
22. Larroche C, Mouthon L. Pathogenesis of hemophagocytic syndrome. Autoimmun Rev. 2004;3: 69-75.
23. Filipovich A, McClain K, Grom A. Histiocytic disorders: recent insights into pathophysiology and practical guidelines. Biol Blood Marrow Transplant. 2010;16:S82. doi: 10.1016/j.bbmt.2009.11.014.
24. Erduran E, Makuloglu M, Mutlu M. A rare hematological manifestation of brucellosis: reactive hemophagocytic syndrome. J Microbiol Immunol Infect 2010;43(2):159-62. doi: 10.1016/S1684-1182(10)60025-4.